治療de Garengeot疝：一項薈萃分析
概要
目的
de Garengeot疝氣是一種罕見的實體，其中闌尾位於股疝內，並且幾乎總是在伴隨闌尾炎的緊急情況下被嵌頓。在文獻中，大多數是單例報告。本研究的目的是對文獻進行綜述，以研究發病率，發病機制，人口統計學，臨床表現，實驗室和放射學研究，鑒別診斷，延遲診斷和治療，手術結果，手術技術，組織學發現，術後療程，抗生素的使用以及de Garengeot疝的併發症。
方法
通過PubMed進行文獻檢索，使用以下搜索術語，單個或組合：Garengeot，股疝和闌尾炎。文章中還發現了其他參考文獻，並增加了烏普薩拉大學醫院的兩名患者。
結果
在1981年至2016年期間，確定了70種出版物，另外兩名患者，本系列包括90名患者。有75名女性（中位年齡73.0歲）和15名男性（中位年齡78.0歲）。經檢查，87名患者（97％）發現腹股溝腫塊，67名患者（74％）疼痛，主訴原因：癥狀的中位持續時間為3天。對67名患者（74％）進行放射學檢查或超聲檢查;計算機斷層掃描是23/34例患者中陽性診斷最準確的。 76例患者發現闌尾炎，23例發生壞疽，9例發生穿孔。76例患者手術方式為腹股溝，其中15例伴隨剖腹手術。 6名患者選擇了腹膜前途徑，4名患者僅選擇腹腔鏡檢查。 22例患者（7/22正常闌尾）使用網狀/栓塞，59例縫合修復（4/59正常闌尾：p
結論
de Garengeot疝氣很罕見，與一般的嵌頓股疝無法區分。應避免手術延遲，但如果需要，計算機斷層掃描可用於鑒別診斷。儘管沒有標準治療，但是在穿孔存在的情況下網狀材料似乎不可取，並且外科醫生執行其常規方法而不是特定技術是有益的。
關鍵詞：疝氣，闌尾炎，股骨，Garengeot
介紹
在腹股溝疝手術中，有令人困惑的名詞。最令人困惑的是：里希特的疝氣，在8月里希特[1]之後，描述了一個只有一部分腸周被監禁的疝氣;在Alexis de Littre之後，Littre的疝氣是Meckel憩室的腹部疝氣，可以是腹股溝，股骨和臍帶[2];在Claudius Amyand之後，Amyand的疝氣描述了腹股溝疝內的闌尾[3]。 Rene Jacques Croissant de Garengeot [4]首次描述了股疝包含闌尾的情況，現在稱為de Garengeot疝。
本研究的目的是對文獻進行審查，創建一系列大量病例報告，其中包括來自烏普薩拉大學醫院的兩例de Garengeot疝的新病例。該研究的重點是發病率，發病機制，人口統計學，臨床表現，實驗室和放射學研究，鑒別診斷，診斷和治療延遲，手術結果，手術技術，組織學發現，術後病程，抗生素使用和併發症。這種罕見的情況。因此，可以獲得目前最大的de Garengeot疝氣系列知識。
病例報告1
一名70歲的女性在急診室就診，右側腹股溝有一周的疼痛腫脹史。她沒有腸梗阻癥狀，也沒有發燒。 CRP和白細胞計數（WBC）分別為1.1mg / L和5.2×109 / L（正常）。體格檢查發現腹部有一個柔軟的腹部，腹股溝處有腫脹，右側中間切口，她認為是25年前由於某種形式的疝氣手術。初步診斷為淋巴結腫大，但不能排除嵌頓的股疝。進行了計算機斷層掃描（CT），發現股疝伴有闌尾嵌頓，闌尾尖端周圍有液體（圖1）。疝氣無法減少，病人去做手術。低中線切口證實了de Garengeot疝的診斷（圖2）。由於無法從疝囊減少闌尾，因此進行了腹股溝切口。在試圖減少疝氣的過程中，闌尾破裂並被切成碎片。未選擇網狀修復，因為疝氣明顯受到污染;因此，縫合修復與prolene。術後護理平安無事，患者第二天出院。在闌尾的病理檢查中，有闌尾炎的跡象，但沒有惡性腫瘤。在3周後的術後隨訪中，患者沒有任何癥狀。
圖1
藍色箭頭顯示闌尾進入CT上的股疝
圖2
黑色箭頭表示闌尾在開腹時進入股疝
病例報告2
一名73歲的女性吸煙者在急診室接受了2天的右側腹股溝疼痛和排尿困難的病史。她曾有過胰腺癌病史，並於2005年接受了保留幽門的胰十二指腸切除術。沒有發燒，CRP和WBC正常（1.8 mg / L和4.4×109 / L）。在檢查時，檢測到右腹股溝/股骨區域中的3cm可觸及的疼痛腫塊。在覆蓋腫塊的皮膚區域沒有明顯的紅斑或其他感染跡象。 CT顯示疑似股疝伴有相鄰的炎症和管狀結構，被認為是疝氣袋中的蠕蟲狀闌尾。沒有小腸梗阻的放射學跡象。患者接受了術前抗生素預防（甲硝唑，甲氧苄啶/磺胺甲惡唑），並進行了腹膜外手術，並重新定位了疝氣。打開腹膜，發現闌尾發炎但未穿孔的闌尾是疝氣的內容物。手術時沒有腸梗阻的跡象。闌尾切除術後，放置部分可吸收的輕質網狀物（Ultrapro）並用纖維蛋白膠粘附以覆蓋腹股溝和股骨區域。闌尾的術後臨床檢查顯示闌尾遠端三分之一的透壁炎症。沒有肉眼可見的腫瘤。患者在手術後第二天出院，但由於便秘在手術後4天再次入院。發生的手術部位血清腫保守治療。手術後4周所有癥狀均已消退。
方法
為了找到以英語出版的de Garengeot疝的研究，通過PubMed進行了文獻檢索。使用的搜索術語是Garengeot，股疝和闌尾炎。搜索術語Garengeot僅在2005年發表了發現的患者。通過結合搜索術語和文章中的參考文獻，發現了更多的患者。 1981年至2016年的出版物包括在本系列中。雖然某些系列中難以提取某些個人數據[5,6]，但在大多數出版物中，可以評估相關信息。來自烏普薩拉大學醫院的兩名新患者也被納入並給予書面和口頭同意，成為本系列的一部分。
包括所有出版物的發現，發病機制，人口統計學，臨床表現，實驗室和放射學研究，鑒別診斷，診斷和治療延遲，手術結果，手術技術，組織學發現，術後病程，抗生素使用和併發症的信息。
在診斷檢查中，如果確定de Garengeot疝的明確診斷，則平腹膜，超聲（US），CT或磁共振成像（MRT）被認為是陽性，否則是非診斷性的（可疑）。使用WBC和CRP的實驗室測試被指定為正常（在正常範圍內）或升高（任何高於正常範圍的值）。如果切口位於腹股溝區域，腹股溝韌帶下方，上方或上方（包括腹膜前入路，McEvedy），則手術入路被分類為腹股溝入路。剖腹手術作為中線切口或右下腹切口進行。
統計
Fisher精確檢驗用於計算患者絕對數量分布的差異。應用學生的非配對t檢驗或Mann-Whitney U檢驗來分析患者組之間的差異。採用簡單回歸分析分析術前癥狀持續時間和住院時間。所有統計分析均使用StatView版本5，SAS Institute Inc.（SAS Campus Drive，Cary，NC 27513，USA）進行。
結果
在文獻檢索中，鑒定了包括88名患者的70種出版物（表1）。因此，對於這兩位新患者，該評價納入了涵蓋90名患者的71項研究。 63個出版物每個包含一個患者，三個出版物包括兩個患者（包括烏普薩拉大學醫院）。分別有兩個系列的三個和四個患者，一個研究包括七個患者。所有案例報告均未提供一些研究變數。
表格1
從文獻檢索中，確定了70種出版物，其中包括88例de Garengeot疝
來自烏普薩拉大學醫院的兩名患者被列入本系列
在這些案例中，有75名女性（83％）和15名男性（17％）。女性（n = 67）的中位年齡為73.0歲（範圍33-91），男性（n = 12）的中位年齡為78.0歲（範圍40-88）。在90名患者中的12名（10名女性和2名男性; 13.3％）中，在外科手術發作之前的腹股溝區域記錄了先前的疝氣，並且在幾周到幾年之間存在時間變化。
入院時，主訴是腹股溝疼痛（n = 67），腹痛（n = 10），非疼痛腫塊（n = 8），疼痛和腫塊（n = 1），未知（n = 4）。在87/90患者中記錄了腹股溝腫塊。在一名患者中，疝氣是左側的[16]。 14例患者出現發熱但37例未發現，39例缺乏信息.31例患者發現紅斑，48例未發現紅斑，11例患者未知。在已知發熱信息的患者中，9/20的紅斑患者發熱，而4/31患者沒有紅斑（p
診斷檢查包括一項放射學調查或美國52例患者，15例或更多檢查15例，19例無放射學檢查，4例患者無放射學信息。在27名患者中獲得了腹部平片，但沒有一項研究能診斷為de Garengeot疝。在23/34例患者（68％）中對CT進行了正確診斷，而18項美國檢查中的一項可以診斷該病症（一項是暗示性的）（表2）。在所有患者中，9名患者的診斷和/或手術治療延遲了3名患者出現延遲，醫生延遲6名，中位延遲為4天（1-120）（表3）。這些患者的闌尾沒有穿孔，但三名患者出現壞疽，大多數患者在3天內出院。
表2
放射學檢查和/或超聲檢查用於de Garengeot疝患者的診斷檢查（n = 90）
表3
9名患者的診斷和/或手術治療延遲
最常見的手術方法是腹股溝;在15名患者中選擇了58名患者（6名腹膜前），以及腹股溝切口和剖腹手術的組合（表4）。通過縫合技術對61名患者進行股骨疝修補術。在22名患者中使用網狀物，其中兩名患者插入了塞子。一些特定的技術是McVay（n = 8），Cooper韌帶修復（n = 8）和Lichtenstein（n = 6）。根據手術中闌尾的外觀選擇用於疝氣修復的材料如表5所示。如果闌尾是正常的，則使用網狀物比縫合技術更常見（p
表4
治療de Garengeot疝的手術方法（n = 90）
表5
根據手術中闌尾的外觀選擇用於疝氣修復的材料（n = 81）
在手術中，76例患者（84％）發現急性闌尾炎，其中23例（30％）發生壞疽，9例（12％）發生穿孔。 12例患者闌尾正常。 6名患者出現膿腫。在已知癥狀持續時間的患者中，在闌尾正常（中位數14天，n = 7）的情況下，術前患者的病史比在疝氣中發現的闌尾炎（中位數3天，n = 66）更長（ p
表6
與手術外觀相關的組織學發現的分布
在56/90（62％）患者中獲得組織學
79例患者可分析併發症的發生率，9例（11％）發生併發症。所有人都有闌尾炎，三人發現壞疽/穿孔。 4名患者出現傷口感染，2名患者發生術後腸梗阻。其他併發症包括傷口裂開（n = 1），術後血清腫（n = 1），漿液性傷口滲漏（n = 1）和再插管（n = 1）。 38名患者使用抗生素，2名患者未使用抗生素，50名患者缺乏信息。 59例（66％）患者的術後住院時間中位數為3天（範圍0-29天）。在併發症存在的情況下，住院時間延長，3天（範圍0-21）至11天（範圍1-29：p
討論
這是一系列從文獻中收集的de Garengeot疝患者，包括來自70個出版物的90名患者，其中兩名來自烏普薩拉大學醫院。還有另外兩個大系列，一個有31個報告，包括36個患者[74]，另一個分析50篇文章，64個患者[28]。通常，這些出版物是僅有一名患者的病例報告。缺乏長期報告的患者缺乏對de Garengeot疝的不同方面的確切結論，但對收集的系列中的事實進行系統評估可能會增加有價值的信息。
發病率和發病機制
de Garengeot疝的真實發病率很難評估。據估計，文獻[36,74]中有100至200名患者，但確切數字難以計算。因此，文獻報道的頻率為0.8％，占所有闌尾炎的0.13％，顯得過高[36]。因此，需要大量的登記數據來評估de Garengeot疝的真實發生率。
股骨管的入口即股骨環，位於腹股溝韌帶後面，位於蒂韌帶的前方，腔隙韌帶的外側，位於股靜脈的內側。股骨環狹窄，纖維化，疝內有限的空間增加了監禁的風險[10,36,52]。股骨疝中闌尾的嵌頓可能是由大的盲腸，位於骨盆低位的盲腸或腸道異常旋轉引起的[20,65,71]。據報道，在Garengeot疝氣[64]之前有體力勞動，並且在嵌頓之前也會出現過度的體重減輕和陰道分娩或咳嗽[48]。闌尾炎更多是由疝氣頸部的嵌頓引起的，而不是闌尾炎[28]。
人口統計學和臨床表現
股骨疝占所有腹股溝疝修補術的2-4％[75]。在瑞典疝氣登記冊[76]的一個系列中，股骨疝佔141,916例患者的2.8％：其中67％為女性，緊急性股疝中有74％為女性。在類似的登記研究[77]中，急診病例的中位年齡為76歲，而選擇性手術的病人年齡為59歲。在本研究中，83％為女性，男性的平均年齡為78.0歲，女性為73.0歲。表明已知股疝的癥狀僅記錄在13.2％，長達15年[58,62,72]。在一項大型登記研究中，這似乎不如普通股骨疝更常見[78];這些調查結果出現在202/433（47％）緊急行動中。在本系列中，只有兩名患者在選擇的基礎上進行手術[56]。
幾乎無一例外地，de Garengeot的疝氣在被嵌頓時出現，並且在臨床檢查中與其他被嵌頓的股骨疝無法區分。在本系列中，最常見的臨床發現（87/90）是腹股溝區域的腫塊，67例記錄了疼痛。相比之下，腹股溝腫塊的初始表現僅為40％。 406次緊急行動[79]。單獨腹痛的患者（n = 10）可能更難診斷[39,59]。完整的腹部檢查包括腹股溝區域，因此，避免在CT執行前未診斷出病情[1]，或者當患者病情惡化時[22,80]。
僅在13名患者中記錄了發熱，並且在紅斑存在時更頻繁（p
實驗室測試，放射學調查和鑒別診斷
37例患者出現白細胞增多和/或CRP升高，但與癥狀持續時間較長，發熱或紅斑無關。可能難以將股疝與腹股溝疝區分開來，尤其是在存在大的炎症過程時[10,43]。顯然，疝相對於腹股溝韌帶的位置有助於區分股疝（de Garengeot疝）與腹股溝疝（Aymand疝），但里氏疝的疝也具有相似的特徵[67]。 de Garengeot疝可能模擬淋巴結炎，淋巴結腫大，淋巴瘤，脂肪瘤，膿腫或靜脈擴張/血栓性靜脈炎[9,74]。腹部X線片在任何患者中均無診斷（n = 27）[12,55,72]。美國被用於18名患者，但僅在一名患者中確診[25]。相反，美國似乎有效排除可觸及發現的血管成分，如動脈瘤或血栓性靜脈炎[32]。 34例接受CT的患者中有68％做出了正確的診斷[19,27,28,36-38,61]。實現了鑒別診斷信息，並且可以記錄腸梗阻或膿腫的存在[15]。 CT是一種快速調查，易於獲取;因此，手術不需要延遲。然而，對於CT，de Garengeot疝的罕見可能會增加誤解和被診斷不足的風險。這種情況可能被解釋為大網膜[7]，闌尾未可視化[8]，膿腫形成[29,68]，股骨疝無腸內阻塞[1,48,59]，或小腸中的小腸疝氣[69]（表2）。對於碘化造影劑過敏，MRT可能具有診斷性和實用性[32]，但在許多機構中，MRT比CT更耗時且更難獲得。
延誤診斷和治療
醫生的延誤是導致9名患者中有6名患者延誤診斷和治療的主要原因（表3）。兩名患者被評估為有淋巴結腫大[9,15]。在一名患者中，保守治療腸梗阻，然後檢測到右側腹股溝中的腫塊，並且在CT後患者接受了手術[22]。在另外三例腹股溝腫塊患者中，CT檢查未發現延遲[1,59,69]。複發後疝氣延遲手術治療1例患者，腹股溝膿腫引流後延遲120天，1例患者延遲原因尚不清楚[45,48]。在三例患者延遲的情況下，癥狀並不令人擔憂，因此推遲了與醫療保健的聯繫[45,48]。對於急性腹部和可觸及腫塊的疑似疝氣患者，徹底檢查腹股溝區域對於避免延誤至關重要[81]。在兩組腹股溝疝手術後致命結果的患者[82]中，缺乏初始腹股溝檢查分別為41％和37％，並且與成像程序相關，導致手術延遲。
手術結果
大多數患者發現闌尾炎（84％），42％的患者發生壞疽或穿孔：這一比例高於普通闌尾炎[83]。膿腫的發現與闌尾壞疽或穿孔有關[29,44,69]。癥狀持續時間與更高級的闌尾炎之間沒有關係。一個常見的發現是闌尾遠端部分的嵌頓和發炎，而其餘部分未受影響[14,13,37,61]：整個闌尾也可能在疝氣內並發炎[13,68] 。術前診斷為皮下氣腫和壞死性筋膜炎[31,55]。在12名患者中，報告了疝氣中正常出現的闌尾（17,27）;在這些患者中，血液檢查正常（p
盲腸與闌尾一起被嵌頓在兩名患者中：一種是在疝氣管擴張後可以減少[36]，另一種是進行右半結腸切除術[21]。在4名患者中，在疝氣中發現了一小段小腸;然而，腸道切除不是必要的[1,26,39,69]，並且在伴有Littre疝的兩名患者中，腸切除[48,51]。額外疝氣內容的發現表明疝氣的入口較大;然而，這些患者中既沒有疝氣病史。
手術技術
通常，僅選擇腹股溝入路，並為闌尾切除術和疝修補術提供通路（n = 58;表4 [20,36,56]）。在大多數患者中，切口是橫向的，低於[24,40,49]，在[41,53]的水平，或高於腹股溝韌帶[45,65,66]。僅在之前的五位患者中選擇了腹膜前途徑[55]。這種方法也用於烏普薩拉大學醫院的兩名患者中的第二名，並且通過打開腹膜可以容易地進行闌尾切除術。在15名患者中，需要進行額外的剖腹手術[24,30,48]。在一般的急診股疝手術中，剖腹手術的需要可能取決於手術方法，McEvedy的技術（腹膜前）似乎比Lockwood（腹股溝）和Lotheissen（腹股溝）方法更能減少剖腹手術的需要[84]。在本系列中進行額外剖腹手術的主要原因是由於闌尾的基部通過腹股溝入路無法進入並且便於腹部探查。這些剖腹手術主要是作為McBurney切口[24]或中線切口[30]。通過中線切口或微型剖腹手術僅通過剖腹手術治療5例患者[10,27]。如果懷疑有腸道嵌頓，則選擇初始剖腹手術[43]，並在術前診斷為穿孔膿腫的患者中選擇[21]。
為了便於減少疝氣，一些外科醫生將腹股溝韌帶[23,60]和腔隙韌帶[69]分開。闌尾是脆弱的，特別是在有壞疽或穿孔的情況下，但在手術期間闌尾破裂，如烏普薩拉大學醫院的一名患者，似乎是罕見的事件。附錄也被劃分為便於程序[68]。
腹股溝入路有時與腹腔鏡介入相結合。在一名患者中，闌尾基部無法進入，腹腔鏡闌尾切除術成功[53]。一些作者選擇腹腔鏡作為診斷工具，並在手術過程中完成了闌尾切除術[61]。在一份報告中，闌尾僅在腹腔鏡檢查期間在基部橫切，隨後在腹膜內移除[68]。在3名患者中，在診斷性腹腔鏡檢查後完成TAPP修復[11,18]，另一名患者在腹腔鏡切除闌尾後選擇TEP手術[14]。雖然Beysens等人。 [14]強調網狀污染的風險，他們認為，通過TEP修復，網狀物被放置在可能的污染區域之外，從而最大限度地減少潛在的併發症，如開放腹膜前途徑的情況。
最常見的疝修補術是通過縫合技術（n = 61）和不可吸收的材料（表5）。兩種最常用的方法是McVay [29,58,80]，Cooper韌帶縫合技術[46,61,65]和Lichtenstein修復[50]。許多作者在出現嚴重的炎症，穿孔或存在膿腫時不再使用網狀物[21,48,59]。 22例患者進行了網狀修復，在該組中，闌尾比通過縫合技術治療的患者更常見（表5）。為了減少術後感染，在9名患者中插入了引流[13,29,40,55,69]，並且另外4名患者的傷口並未完全閉合[29,55,69]。這些預防措施僅在有壞疽闌尾，穿孔或膿腫的情況下進行，並在整個研究期間分發。相比之下，縫合修復在急診股疝中佔主導地位，並且在登記研究中構成了930/1409（66％）患者[77]。在同一系列中，網狀塞和腹股溝網均用於12％，開腹腹膜網8％，而腹腔鏡方法僅用於24例患者[77]。
本系列的技術選擇差異很大。對嵌頓疝的手術是緊急手術，因此通常不由「疝氣專家」進行。新的程序發展，因此在研究期間網狀材料的使用似乎變得更加頻繁，並且隨著時間推移使用基於腹腔鏡的程序。
組織學發現
僅對62％的患者進行了闌尾的組織學檢查（表6）。一般來說，宏觀發現與病理學家對手術標本的報告一致。然而，關於炎症是否是闌尾的主要過程或者是否由監禁引發，存在爭議[18,26,34]。在穿孔或壞疽的晚期階段，這可能難以確定。顯微病理學也可能局限於闌尾的嵌頓部分[1,18,67]，Jin等。 [36]報道，通過釋放疝氣的頸部灌注正常化，組織學檢查未發現闌尾炎。在標本中也發現纖維化，表明複發性炎症[70]。此外，標本中很少記錄闌尾結石[39]。因此，有證據表明支持監禁是隨後的循環障礙和炎症反應的主要事件，可能會發生壞疽和穿孔[31,63]。闌尾的腫瘤變化並不常見，但在一名患者中，組織學顯示絨毛狀腺瘤[63]。
術後病程，抗生素的使用和併發症
在本系列中，併發症發生率為（11％），包括4例術後感染（5％）。在一項關於緊急性股疝修復的大型登記研究中，併發症發生率為16.5％[77]，之前已描述過感染率高達12％[84]。大部分常見的嵌頓股骨疝僅含有脂肪組織，報告的腸切除率約為23％[77]。因此，在本系列中可以預期更高的感染率，包括患有壞疽/穿孔的患者，其中一些還具有主要的感染併發症。所有患有術後感染的患者均使用抗生素[6,7,62]。一名患有皮下氣腫的患者經歷了平穩的恢復（皮膚未開放）[55]，但在壞死性筋膜炎患者中未報告術後病程[31]。
具有診斷延遲的患者恢復平穩，大多數患者在3天內出院[9,22,45]。在併發症存在的情況下住院時間延長，與急診疝氣手術相似[79]。在急診股疝中，報告的死亡率高達4-11％[76,77,81,85]。在本系列中，沒有記錄死亡率。隨訪時間一般很短，因此，對於複發性疝氣無法得出任何結論。
結論
懷疑腹股溝區嵌頓疝的急性臨床情況常常不需要進行放射學檢查[71]。在具有差異診斷問題的某些特定情況下，CT似乎是選擇的方法。 de Garengeot疝是罕見的，除了大多數情況下的闌尾切除術外，手術治療與含有網膜或部分腸的股疝沒有區別。缺乏病例排除了de Garengeot疝的標準化手術程序，並且在本系列中使用了各種方法。在存在穿孔的情況下，可以選擇縫線修復而不是網狀物以降低網狀結合感染的風險。個別外科醫生可能會從應用他們的標準技術而不是選擇特定方法中受益。
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