鼻整形瘢痕皮下結節病

概要

在鼻整形術手術後在側鼻壁處存在皮下硬的骨狀腫塊是不利的結果。報告的患者在翻修手術後2年出現了這種併發症，其中進行了經皮截骨術。對腫塊進行切除活組織檢查，組織病理學分析顯示肉芽腫性巨細胞炎症，在極化燈和陰性分枝桿菌培養物上不存在雙折射顆粒。經過進一步的研究，最終的診斷與2級肺結節病相關，與皮下結節病有關。沒有開始治療。在沒有任何額外治療的情況下解決了面部癥狀，並且在1年的隨訪後肺功能測試沒有惡化。結節病皮膚病變的多態性，全身癥狀的缺失和瘢痕中皮下結節病的未被認識的實體說明了該患者的診斷挑戰。

背景

結節病是一種常見的全身性疾病，病因不明，特別影響肺部，淋巴結和皮膚，並且在其生命的第三個十年中通常見於非裔美國女性。在至少20％的病例中，皮膚病受到結節病的影響，皮膚病變是這些患者中的三分之一的最初表現.1 1899年Besnier的首次描述，1899年Boeck的描述，是皮膚病的結節病。Schaumann後來描述了不同器官中的非乾酪性肉芽腫，表明全身性疾病.2根據非乾酪性肉芽腫的存在，皮膚結節病病變被描述為特異性或非特異性。除了許多形態變體之外，表現形式也是變形的，並且說明了它應得的偉大的模仿者綽號。懷疑外源性抗原與遺傳易感個體中破壞的T細胞反應之間的相互作用導致肉瘤肉芽腫形成。瘢痕結節病是一種常見的特定病變。它通常在疤痕上呈現出凸起的硬皮疹，與作者所呈現的患者不同。皮下結節病是一種罕見的實體，表現為稍微柔軟的皮下病變，沒有皮膚表面病變。

案例介紹

一名34歲的女性出現在耳鼻喉科門診，右側鼻旁有輕微的皮下腫塊，這是她9個月前首次注意到的。除慢性鼻竇炎和鼻畸形外，她的病史並不顯著。4年前，她接受了功能性內窺鏡鼻竇手術，隨後進行了閉合性鼻中隔成形術。鼻部整形術後來通過經皮截骨術的開放式方法進行了修訂，因為結果不令人滿意。在臨床檢查中，沿著右上頜過程區域存在大約4cm的骨狀腫塊，在眼眶內側延伸（圖1）。鼻內檢查，皮膚檢查和眼睛功能檢查均不顯著。沒有疤痕可見。

圖1

右側鼻側皮下腫塊，皮膚正常覆蓋。

調查

全血檢測並不起眼。實驗室檢查顯示ACE水平升高（66 U / L，正常範圍18-55 U / L）。MRI顯示前頜軟組織，下眼瞼和內眼角7 mm×3.8 cm×2 cm的非特異性皮下浸潤，沒有任何延伸進入眼眶（圖2）。

圖2

T1加權，脂肪抑制和後釓注射圖像顯示右側的鼻前非特異性組織浸潤。

進行使用內窺鏡方法的活組織檢查。組織學結果與非特異性炎症變化一致。建議切除腫塊。通過鼻褶皺切口將骨塊切除至骨下（圖3）。暴露了一些顆粒狀炎性不明確的組織。進行小計切除，保留皮膚。組織學揭示了巨細胞和上皮樣肉芽腫反應（圖4）。在顯微鏡檢查中沒有壞死或異物的證據。通過特殊著色（Gram，Grocott和Ziehl）和通過分枝桿菌PCR排除感染因子的存在。懷疑是瘢痕中皮下結節病的診斷。進行的肺部CT掃描顯示雙側肺門淋巴結腫大與離散的網狀結節浸潤有關。經支氣管活檢和支氣管肺泡樣本的分析證實了2期肺結節病的診斷。肺功能檢查正常。

圖3

術中觀察炎症組織。

圖4

切除的前鼻部腫塊的H＆E著色。存在肉芽腫與上皮樣細胞和多核巨細胞。注意沒有壞死。

鑒別診斷

異物肉芽腫，分枝桿菌性肉芽腫，皮下結節病。

結果和後續行動

在切除鼻旁腫塊10個月後，患者未顯示出複發的臨床癥狀。對照MRI顯示眶前保留的上頜前軟組織浸潤的放射學持續性，但呈下降形式。

由於患者無癥狀，因此確定了臨床和放射學隨訪（圖5和圖6）.6）。迄今為止，沒有出現癥狀惡化的跡象。

圖5

術後十個月的意見。注意前視圖上沒有腫塊。第四個右側視圖顯示上覆皮膚的疤痕和紅色最小。

圖6

術後十個月的意見。注意前視圖上沒有腫塊。第四個右側視圖顯示上覆皮膚的疤痕和紅色最小。

討論

皮膚結節病的病變呈現多態性;儘管瘢痕結節病被認為是一種常見的病變，但診斷依然具有挑戰性。文獻報道在皮膚損傷最小的情況下發生瘢痕結節病，包括紋身，靜脈穿刺，帶狀皰疹病毒感染後以及新鮮或舊的疤痕，但幾乎沒有任何關於沒有皮膚病變的創傷後皮下肉芽腫的記錄.3-6文章報道了一名女性患者鼻整形後出現腫塊，12年前患有結節性紅斑，他們認為這是一種皮下結節病.7他們沒有準確報告肉芽腫的定位。第二篇文章報道了黑色素瘤切除後10個月皮下結節病與正常覆蓋皮膚的發展。穿孔活檢顯示錶皮和真皮沒有組織學變化.8作者報道的病例的正確診斷是皮下結節病還是瘢痕結節病伴皮下肉芽腫無法完全回答，因為未切除皮膚。在皮膚結節病的最初描述中，由Darier和Roussy在1904年並在1984年的Vainsencher和Winkelmann10的論文中詳述，作者強調錶皮和真皮是正常的，並且肉芽腫過程發生在皮下組織，在隔脂在脂肪小葉周圍。在對54例皮下結節病患者進行的最大綜述中，四肢主要受到影響，只有12名患者的面部或頸部有病變。此外，沒有描述創傷和接種史

與系統性結節病的關係是可變的，無論如何都應該尋找。一些皮膚結節病，如狼瘡性痣，疣狀和魚鱗狀變異與嚴重的肺部受累有關.1一些論文報道肺部受累與瘢痕結節病以及皮下結節病有很強的相關性.10 11

當影響眼眶或根據病變引起的身體畸形的嚴重程度時，建議治療皮膚結節病。局部或病灶內皮質類固醇是輕度至中度疾病的第一線治療，而全身性皮質類固醇是嚴重病例的首選。據報道，病灶內曲安奈德是瘢痕結節病的有效治療方法.5當需要組織樣本時，保守性手術切除是一種有效的替代方法。

一種常見的併發症，例如整容手術後的不利結果，確實可以掩蓋不常見形式的多形性全身性疾病。儘管在本案例中難以確定明確的診斷，但作者寧願將報告的患者視為瘢痕皮下部分皮下結節病的一種形式。

學習要點

皮膚結節病常見，但皮下結節病很少見。

皮下腫塊可能是全身性結節病的第一個徵兆。

術後異常發現不應被視為唯一的手術併發症，而應視為潛在的全身性疾病。

瘢痕結節病可能沒有明顯的瘢痕。

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